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martes, 29 de mayo de 2012

BLOQUE DE SECCIONES







HISTORIA


El nombre de síndrome Proteus tiene su origen en el mítico dios griego Proteus, también llamado el polimorfo  o el viejo hombre del mar, el cual usaba sus cambios de forma para huir de aquellos que le perseguían para usar sus habilidades proféticas. También los pacientes afectados por este infrecuente proceso tienen diferente aspecto en función de las zonas alteradas de su cuerpo.

 La referencia más temprana en la bibliografía es la de Graetz en 1928 a propósito de un paciente con hipertrofia corporal. Pocos años después, en 1979 es reconocidopor Cohen y Hayden como entidad nosológica propia, siendo denominado síndrome Proteus por Wiedemann et al en 1983.

Este síndrome es muy probable que haya sido observado con anterioridad, pero con la poca fortuna de ser insuficientemente documentado. Así, Brüning en 1904, Devousges en 1856  y Werthemann en 1952  observaron en algunos pacientes gigantismo parcial de manos y/o pies. Se cree que «el hombre elefante» descrito a finales del siglo XIX en Inglaterra, cuya historia fue llevada al cine en 1980 por David Lynch, corresponde en realidad a un SP y no a una neurofibromatosis.

  

ETIOLOGÍA

La etiología de Síndrome Proteus es desconocida. No hay predominancia de sexo y el análisis cromosómico es normal. Se ha propuesto una mutación somática temprana (probablemente de los genes involucrados con los factores de crecimiento), pues se ha encontrado una producción normal de hormona de crecimiento (GH), pero alteración en la producción y regulación de los péptidos que median los efectos mitógenos de la GH.
Aunque desde su primera descripción hasta la actualidad se han descrito cerca de 150 casos, poco se sabe de su etiopatogenia. Es un trastorno genético, esporádico, que se produce, tal vez, por la acción de un gen letal autosómico dominante, que sobrevive por mosaicismo somático. Dicho gen no es transmisible, porque cuando está presente en el zigoto induce la muerte temprana del embrión.

 El análisis cromosómico en estos pacientes es normal. En un solo caso se ha detectado un segmento adicional en el brazo largo del cromosoma 1, que sugiere una mutación somática.

 Manifestaciones clínicas

 Aunque ya en el momento del nacimiento se detectan muchos de los rasgos de la enfermedad, las manifestaciones clínicas son más evidentes en los primeros años de vida. Se han referido más de 50 rasgos patológicos diferentes, que configuran un espectro sumamente variable.

Entre todos ellos destacan:

Hemihipertrofia corporal

Aunque en ocasiones es parcial, lo habitual es que sea completa. No existe predilección por el lado derecho o izquierdo



Gigantismo parcial de manos y pies

 Es bilateral, aunque hay importantes diferencias en la localización y el grado. Los metacarpos y/o metatarsos están afectados en todos los casos. Existe normalmente una hipertrofia de los tejidos blandos con sobre crecimiento del tejido adiposo dando, principalmente a la superficie plantar, un aspecto cerebriforme y almohadillado.


Tumores de partes blandas

 Son prácticamente constantes y de rápido desarrollo. Se manifiestan como lesiones voluminosas, deformantes, localizadas en el tronco o en la parte proximal de los miembros. En general, son múltiples, de consistencia blanda y mal delimitada. Los más frecuentes son: lipomas hamartomas, hemangiomas cavernosos, linfangiohemangiomas, linfohemangiomas, lipohemangiomas, hamartomas hemolinfo angiomatosos.

 Liposoma de espalda

 Alteraciones óseas

Normalmente conciernen al cráneo, observándose abultamientos, con acentuación de las protuberancias frontotemporales de la región parietooccipital.

 Crecimiento acelerado asimétrico

 Suele referirse en los primeros años de vida, aunque la talla adulta final es habitualmente normal. Los valores analíticos de hormonas, tanto tiroideas como del crecimiento, no presentan anomalías.

Lesiones cutáneas

 Las más frecuentes son de tipo pigmentario pero pueden verse otras:

 1. Nevos epidérmicos. Suelen estar presentes en más de la mitad de los casos. A menudo presentan un patrón mixto con lesiones verrucosas hipopigmentadas, hiperpigmentadas o ambas, que se distribuyen a lo largo de las líneas de Blaschko.

 2. Nevos melanocíticos pigmentarios. Son tan frecuentes como los nevos epidérmicos.

 3. Manchas café con leche y/o acrómicas. Se hallan presentes en menor proporción que los nevos epidérmicos y melanocíticos pigmentarios.

 4. Otras lesiones cutáneas. Entre ellas, se consideran las siguientes: varicosidades, prominencias venosas, angioqueratomas, nevos conectivos, neurofibromas, fibromas, disminución del tejido subcutáneo, ausencia de mamas, etc.



DIAGNÓSTICO


Se han postulado diversos criterios diagnósticos. Los primeros fueron propuestos por Wiedemann  en 1983, en su serie inicial de 4 pacientes, aunque ninguno de ellos presentaba la totalidad de la sintomatología descrita. Son los siguientes: gigantismo de manos y pies,

nevos pigmentados, hemihipertrofia parcial o completa, tumores o masas subcutáneas, anomalías craneales, crecimiento acelerado, anormalidades viscerales.

Posteriormente, Samlaska et al, en 1989, con una serie de 34 pacientes, y Sayama et al, en 1994, con un caso único de síndrome Proteus, y una revisión de 63 casos, proponen una relación de hallazgos clínicos más frecuentes. En artículos posteriores especifican que si cuatro de los siete criterios frecuentes o mayores están presentes, el diagnóstico de SP es seguro. El signo más específico es la presencia de una superficie plantar de aspecto cerebriforme.

 Criterios mayores

 Hemihipertrofia (parcial o completa). macrodactilia, masas subcutáneas, lipomatosis, lipomatosis pélvica, hamartomas, hemangiomas cavernosos, linfangiohemangiomas, linfohemangioma, lipohemangioma, hamartoma hemolinfoangiomatoso, masas plantares o palmares, nevos del tejido conectivo, lipomatosis, exostosis craneales o en extremidades distales, nevos epidérmicos lineales y/o espirales escoliosis

 Criterios menores

 Cutáneos: varicosidades, prominencias venosas, depigmentaciones, manchas café con leche, angioqueratomas, nevos del tejido conectivo, ausencia de mamas, neurofribroma, fibromas, disminución del tejido subcutáneo esqueléticos: macrocefalia, crecimiento aumentado, genus valgus, cuello largo, anquilosis de codo, cifosis, pectum excavatum, retardo de crecimiento óseo, pies anchos, dislocación de la cadera craneofaciales: estrabismo, defectos oculares, mala oclusión dentaria, paladar arqueado, pequeña circunferencia occipitofrontal, prognatismo mandibular, puente nasal deprimido, bajo asiento de los pabellones auriculares otros: retaso mental, atrofia muscular, abdomen prominente, anomalías quísticas pulmonares, crisis convulsivas, desarrollo precoz mamario, piernas musculosas, nódulos en las cuerdas vocales, hipertrofia de pene, nariz picuda.

Algunos autores han querido ser más estrictos dando una puntuación a cada sintomatología. Así, Hotamisligil, en 1990, otorga a la macrodactilia y/o hemihipertrofia 5 puntos, al engrosamiento palmar o plantar 4 puntos, a los tumores subcutáneos y lipomas 4 puntos, a los nevos epidérmicos 3 puntos, a la macrocefalia o a las exostosis craneales 2,5 puntos, y al resto de anormalidades menores 1 punto. El diagnóstico se establece si el paciente suma 13 o más puntos. Para clarificar todos estos criterios, en marzo de 1998 se convocó la primera conferencia nacional del SP para padres y familiares (National Institutes of Health de Bethesda, Maryland, EE.UU.), en donde se desarrollaron una serie de criterios diagnósticos, recomendaciones, guías de evaluación y diagnósticos diferenciales para estos pacientes. Los criterios diagnósticos para el SP se encuentran reflejados en la tabla IV. Existen una serie de criterios generales que son obligatorios, como la distribución de las lesiones en mosaico, el curso progresivo y la aparición esporádica, y otros criterios específicos, clasificados en categorías A, B y C. El único criterio específico incluido en la categoría A, en presencia de todos los criterios obligatorios es suficiente para el diagnóstico, así como dos de la categoría B o tres de la C.

 Hay que destacar la descripción realizada últimamente de otras manifestaciones de este síndrome:

1. Alteraciones oculares: exostosis periorbitarias, iris heterocromático, coloboma retiniano, nistagmus, estrabismo, escleróticas azules, telecantus, epibléfaron y hemimegalia del nervio óptico.

2. Alteraciones genitourinarias: quistes renales y epididimales.

3. Manifestaciones pulmonares: tromboembolismo pulmonar y quistes pulmonares.

4. Neuropatías: desmielinización, compresión del cuerpo calloso, hemimegaloencefalia, nódulos calcificados subependimales, quistes periventriculares35, craneosinostosis, epilepsia, retraso mental.

5. Otras anomalías varias: descalcificación y adelgazamiento de la capa cortical de los huesos largos, un caso asociado a pubertad precoz, predisposición al padecimiento de tumores y un caso con inmunodeficiencia, con bajas cifras en sangre de IgG e IgA y linfopenia tanto de células B como T.

No obstante, debido a la amplia variabilidad que existe dentro de este grupo de pacientes, unido a la gran similitud y superposición que presenta este síndrome con otras enfermedades congénitas hamartomatosas, como la neurofibromatosis, el síndrome de Kipplel-Trenaunay, la en docromatosis, el síndrome de Mafucci y el síndrome de Bannayan-Riley-Ruvalcaba, puede que no se esté clasificando correctamente a los enfermos.

Evaluación del paciente con probable síndrome Proteus.

 Existen una serie de guías diagnósticas para la evaluación de estos pacientes, que incluyen las siguientes pruebas:

 – Tomografía computarizada de alta resolución, que puede ser útil para evaluar las malformaciones quísticas pulmonares.

 – Resonancia magnética abdominal, aun en ausencia de síntomas. Es importante para poder descubrir lipomas ocultos, que pueden tener un comportamiento agresivo.

 – Resonancia magnética del sistema nervioso central. Imprescindible para poder descartar anomalías del sistema nervioso central.

 – Cariotipo por la posibilidad de encontrar alguna translocación o delección.

 – Radiografías óseas seriadas y evolutivas.

– Fotografías clínicas.

– Consultas a neurólogos, oftalmólogos, hematólogosy dermatólogos, según la sintomatología y hallazgos clínicos.


IMPLICACIONES SOCIALES

En el caso del SINDROME DE PROTEUS, las implicaciones sociales se toman desde la perspectiva de enfermedad rara la cual se determina según el número de frecuencia que aparece.  Para ser considerada como rara, cada enfermedad específica solo puede afectar a un número limitado de la población total, definido en Europa como menos de 1 de entre 2.000 ciudadanos (EC Regulation on Orphan Medicinal Products). Esta cifra también se puede expresar como 500 pacientes por cada enfermedad rara en una población de 1.000.000 de ciudadanos. Aunque 1 de 2.000, parece muy poco, en una población total de 459 millones de ciudadanos, esto podría significar nada menos que 230.000 individuos para cada enfermedad rara.

Los pacientes de una enfermedad rara y sus familias se ven enfrentados a la misma y amplia gama de dificultades que surgen directamente de la rareza de estas patologías:

Falta de acceso al diagnóstico correcto: el periodo entre la emergencia de los primeros síntomas y el diagnóstico adecuado implica retrasos inaceptables y de alto riesgo, así como diagnósticos erróneos que conducen a tratamientos inadecuados: el laberinto del pre-diagnóstico;

Falta de información: tanto sobre la enfermedad misma como sobre dónde obtener ayuda, que incluye falta de referencia a profesionales cualificados;

Falta de conocimiento científico: esto origina dificultades para desarrollar las herramientas terapéuticas, para definir la estrategia terapéutica y en una palabra de los productos terapéuticos, tanto los productos médicos como los mecanismos médicos apropiados.

Consecuencias sociales: El vivir con una enfermedad rara tiene implicaciones en todas las áreas de la vida, tanto en el colegio, elección del trabajo futuro, tiempo de ocio con los amigos o en la vida afectiva. Puede llevar a la estigmatización (aislamiento, exclusión de la comunidad social, discriminación para la suscripción del seguro (seguro de vida, seguro de viaje, de hipoteca), y a menudo a oportunidades profesionales reducidas (cuando es en absoluto relevante)).

Falta de apropiada calidad del cuidado de la salud: combinando las diferentes esferas de conocimientos técnicos necesitados por los pacientes de enfermedades raras, tales como fisioterapeuta, nutricionista, psicólogo, etc... Los pacientes pueden vivir durante varios años en situaciones precarias sin atención médica competente, incluyendo intervenciones de rehabilitación; permanecen excluidos del sistema del cuidado sanitario, incluso después de haberse hecho el diagnóstico.

Alto coste de los pocos medicamentos existentes y cuidado: el gasto adicional de hacer frente a la enfermedad, en términos tanto de ayudas humanas como técnicas, combinado con la falta de beneficios sociales y reembolsos, causa un empobrecimiento total de la familia, y aumenta dramáticamente la desigualdad de acceso al cuidado para los pacientes de enfermedades raras.

Desigualdad en la disponibilidad de tratamiento y cuidado: tratamientos innovadores están a menudo desigualmente disponibles en Unión Europea a causa de los retrasos en la determinación del precio y/o en la decisión de reembolso, falta de experiencia de los médicos que tratan (no hay médicos suficientes implicados en las pruebas clínicas de enfermedades raras) y la ausencia de recomendaciones sobre tratamientos consensuados.

La primera batalla a la que se enfrentan los pacientes y sus familias es la de obtener un diagnóstico: es a menudo la lucha más desesperante. Esta batalla se repite a cada nueva etapa de una enfermedad rara degenerativa o en evolución. La falta de conocimiento de su rara patología pone a menudo en riesgo la vida de los pacientes y da como resultado una enorme pérdida: retrasos inútiles, consultas médicas múltiples y prescripciones de medicamentos y tratamientos que son inadecuados o incluso perjudiciales. Porque se conoce tan poco sobre la mayoría de las enfermedades raras, un diagnóstico preciso normalmente se hace tarde, cuando el paciente ya ha sido tratado – durante muchos meses o incluso años- de otra enfermedad más común. Con frecuencia, solo se reconocen y tratan algunos de los síntomas.

El paciente de una enfermedad rara es el huérfano de los sistemas de salud, a menudo sin diagnosis, sin tratamiento, sin investigación y por consiguiente sin razón para la esperanza.

Bibliografia.

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